Fragile X - это семейство наследственных генетических заболеваний, в частности синдром Хрупкого Х. Ген, вызывающий синдром Хрупкого Х, может поражать и носителей этой генетической аномалии.
Синдром Fragile X - наиболее распространенная наследственная форма умственной отсталости, задержки развития и обучения, а также аутизма. Генетическая проблема, вызывающая синдром Хрупкого Х, кроется в одном гене на Х-хромосоме. Если этот ген полностью мутировал, он больше не может выполнять свою нормальную функцию, и белок, который он кодирует, больше не вырабатывается. Недостаток хрупкого X-белка приводит к различным последствиям в различных клетках организма, в частности, в клетках мозга - нейронах.
Название гена/белка Fragile X - Fragile X Messenger Ribonucleoprotein 1, сокращенно FMR1/FMRP.
Синдром Fragile X - редкое заболевание, оно встречается примерно у 1:4000 мужчин и 1:6000 женщин.
Люди с синдромом Хрупкого Х обладают очень дружелюбным характером, они приятные, милые, отзывчивые и приятные.
Однако генетическое заболевание означает для них существенное бремя. Почти все больные мужчины и многие женщины с синдромом Fragile X нуждаются в помощи на всех этапах жизни.
Приведенные ниже симптомы синдрома Хрупкого Х в основном относятся к мужчинам, но также и к некоторым женщинам. Особые характеристики женщин с синдромом Хрупкого Х перечислены в конце. Обратите внимание, что, как правило, не все перечисленные симптомы действительно имеют место:
Физические симптомы:
- Новорожденные: трудности с сосанием/грудным вскармливанием
- Сильное слюнотечение, часто приоткрытый рот
- Желудочно-кишечный рефлюкс
- Низкий мышечный тонус ("мышечная гипотония")
- Гипермобильность суставов
- Ушные инфекции в раннем детстве
- Трудности с чувством равновесия
- Большие выдающиеся уши
- Начиная с подросткового возраста: затяжное лицо
- Мужчины: увеличенные яички ("макроорхидизм"), особенно после полового созревания
- Одиночная поперечная пальмарная складка (STPC)
- Эпилептические припадки (около 10-25% у мужчин и менее 8% у женщин, обычно прекращаются в период полового созревания)
- Редко: Пролапс митрального клапана
Симптомы развития
- Поздно или совсем не ползает
- Позднее сидение и ходьба
- Задержка развития социальных навыков, умения играть с другими детьми
- Задержка или отсутствие речевого развития
- Речевая персеверация (упорство в общении по поводу определенного содержания мыслей)
- Эхолалия (многократное повторение слов или предложений)
- Длительное недержание мочи
Поведенческие симптомы
- Гиперактивность
- Хлопанье руками, вздрагивание руками
- Кусание рук
- Болтовое питание
- Беспокойство в новой обстановке
- Беспокойство в стрессовых ситуациях
- Социальное беспокойство, социальная застенчивость
- Избегайте прямого зрительного контакта
- Аутистическое поведение
- Грызет вещи, например, воротники рубашек
- Засовывает все в рот
- Просыпаться рано утром
- Эмоциональная неустойчивость (быстрая смена настроения)
- Любит играть с водой
- Люблю играть с переключателями
- Люблю поворачивать вещи, например, спиннеры и т.д.
- Люблю наблюдать за тем, как вращаются вещи, например, стиральные машины.
- Не предвидят опасных ситуаций (например, при переходе дороги)
- Любите играть с автоматическими дверями
- Незаинтересованность в окружающей среде, отсутствие любопытства в некоторых ситуациях
Симптомы, характерные для женщин, страдающих синдромом Хрупкого Х
- Социальная тревожность и застенчивость
- Депрессия
- Проблемы с обучением (включая нарушения внимания, последовательности действий, математических способностей и пространственной ориентации)
- Трудности с координацией мелкой моторики (например, при письме, шитье)
- Трудности с координацией движений (например, неровная походка при беге, трудности с бросанием и ловлей мяча, проприоцепция и т.д.)
- Проблемы сенсорной интеграции/сенсорная перегрузка
Считается, что люди с синдромом Fragile X имеют нормальную продолжительность жизни. Тем не менее, часто из-за ограниченных коммуникативных навыков необходимо помнить, что больным может понадобиться помощь в распознавании и сообщении о проблемах со здоровьем, в частности, но не только, в зрелом возрасте.
Нет. Были предприняты различные попытки повлиять на действие недостающего белка, но до сих пор не было найдено значимых положительных результатов. Из-за сложности изменений в протеомике, лежащих в основе синдрома Fragile X, фармакологическое "лекарство" в его реальном значении вряд ли будет найдено.
Другие теоретически возможные вмешательства, такие как "генные ножницы" CRISPR/Cas, сталкиваются с другими фундаментальными препятствиями в применении.
Для лечения симптомов, которые может испытывать человек (например, тревожность, СДВГ, проблемы с желудочно-кишечным трактом), существуют некоторые фармакологические средства, но ни одно из них не обходится без побочных эффектов, которые необходимо учитывать.
В будущем мы добавим на сайт fraxi.org специальный раздел, посвященный исследованиям Хрупкого Икса.
Очень важно начать оказывать ребенку поддерживающую терапию сразу же после постановки диагноза. В некоторых странах существуют программы раннего вмешательства для детей с особыми потребностями, к которым следует обратиться за консультацией. Одна из самых важных терапий - логопедическая и языковая, поскольку она поможет ребенку общаться с окружающей средой. Дети с синдромом Fragile X часто не решаются начать говорить, так как считают, что у них ничего не получится. Логопеды могут помочь преодолеть эти страхи. Другие важные методы лечения включают физиотерапию, например, для устранения слабого мышечного тонуса, проблем с подвижностью и проприоцепцией; поведенческую терапию, для решения проблем сенсорной интеграции и провоцирования вспышек гнева; трудовую терапию; и образовательную терапию.
Мы рекомендуем сначала обратиться в национальную ассоциацию семей с хрупкой Х, если таковая имеется в вашей стране. Однако, возможно, такой организации еще нет, но стоит обратиться в организацию в другой стране, говорящую на том же языке. Иногда социальная и/или медицинская система может оказывать поддержку детям с ограниченными возможностями.
[Будет включено: Ссылка на список членов FraXI и других организаций семей FX] Почему генетическое заболевание называется "синдром Хрупкого Х"?
Ген, вызывающий синдром Fragile X, расположен на Х-хромосоме. До тех пор пока ген не был идентифицирован в 1991 году, диагностировать заболевание можно было только под микроскопом, где Х-хромосома выглядит как хрупкая.
Фото предоставлено профессором Кристин Джей Харрисон, лаборатория Патерсон, больница Кристи, Манчестер.
Синдром Fragile X развивается на протяжении нескольких поколений. По каким-то до сих пор неизвестным причинам крошечный кусочек гена, который может вызвать синдром Хрупкого Х, со временем может мутировать, причем из поколения в поколение внутри гена растет определенный фрагмент. Этот процесс может происходить только от матери к ее потомству. Как только расширение гена вырастает до определенного размера, предварительная мутация гена превращается в полную мутацию в следующем поколении, и ген больше не функционирует, что приводит к синдрому Хрупкого Х.
У матери две Х-хромосомы, и поэтому она может передать своим детям либо Х-хромосому со здоровым геном, либо мутированную (премутированную или полностью мутированную). Если ген уже был полностью мутирован или сильно премутирован, у ребенка будет полностью мутированный ген и синдром Хрупкого Х.
Отцы передают своим сыновьям Y-хромосому, поэтому любая мутация на их Х-хромосоме не окажет влияния на сыновей. Отцы передают дочерям свою Х-хромосому, и поэтому, если соответствующий ген поражен, отцы передадут его всем своим дочерям. Однако мутация не развивается, если ее передают отцы, и поэтому она не вызовет синдром Хрупкого Х у дочерей отца: наследуется только премутация.
Дальнейшее чтение: https://www.cdc.gov/ncbddd/fxs/inherited.html
Прежде всего, важно обратиться за помощью. Вполне вероятно, что вы столкнетесь с одной или двумя проблемами, и нет ничего плохого в том, чтобы искать поддержки. Вы не одиноки. Эксперты и организации поддержки (например, ассоциация Fragile X в вашей стране) могут предложить помощь и поддержку.
Если у вас есть друзья и члены семьи, постарайтесь привлечь их. Объясните им ситуацию, расскажите, что вы знаете о синдроме Хрупкого Х (FXS) и характере вашего ребенка. Если они смогут провести некоторое время с вашим ребенком (что даст вам немного времени для себя), это может очень помочь!
Найти профессиональную помощь у врачей может быть непросто, поскольку многие из них ничего не знают о FXS. Педиатр может встретить только одного ребенка с FXS за всю свою практику. Более вероятно, что вы найдете терапевта, который, возможно, уже встречался с ребенком с FXS, поскольку они являются специалистами по детям с особыми потребностями.
Не ждите начала занятий с логопедом, если ваш ребенок никак не может начать говорить. И даже в этом случае, если его речь трудно понять или она еще больше задерживается, постарайтесь найти хорошего логопеда.
Очень важно подготовить персонал до того, как ребенок поступит в детский сад. Они должны знать, как ребенок "функционирует", чего следует избегать, что нужно подготовить.
Есть несколько важных моментов:
- Группа не должна быть слишком большой. Чем меньше шума, беспорядка и неразберихи, тем лучше.
- Обычно рядом с ребенком должен находиться сотрудник службы поддержки. Не всегда требуется поддержка 1:1, но в случае возникновения проблем у ребенка должен быть кто-то рядом.
- Важно иметь тихое место, возможно, отдельную комнату или коридор, куда можно пойти и успокоить ребенка в случае волнения.
- Очень важно структурировать день для пострадавшего ребенка. Рутины очень важны.
- Еда и напитки не всегда требуются ребенку самостоятельно, поэтому следует позаботиться о том, чтобы он получал достаточно еды и питья.
- Как правило, учитель или работник службы поддержки должен присматривать за ребенком в любой ситуации, поскольку он не всегда может сам за себя постоять.
- Детей с синдромом Хрупкого Х (FXS) не следует перегружать заданиями. То, что легко для "нормального" ребенка, может оказаться сложной задачей для ребенка с FXS.
- Инструкции должны быть разбиты на части, и учитель/поддерживающий работник должен проверить, понял ли их ребенок. Следует использовать простые предложения, избегая подчиненных клаузул.
На самом деле все, что сказано выше о дошкольном образовании, справедливо и для начальной школы. Наличие у ребенка заявления "Обо мне", в котором объясняется, как лучше поддержать его в обучении, - это реальная помощь. В этом может помочь педагог или эрготерапевт.
Выбор школы часто зависит от того, какие возможности предлагает страна или регион для учеников с особыми потребностями. По мере развития ребенка необходимо принимать решения, которые во многом зависят от его индивидуальных особенностей.
Некоторые дети (особенно девочки) с синдромом Fragile X (FXS) могут с радостью продолжить среднее образование в обычной школе. Некоторые даже поступают в колледж, университет или выбирают профессиональное образование. Часто мальчики могут посещать обычную школу, где им окажут поддержку, чтобы они могли получать образование в соответствии со своими индивидуальными возможностями. Для других лучшим выбором может стать специальная школа.
Главное, чтобы ребенок был счастлив и хорошо устроился. Существует множество возможностей, и важно найти то, что ему нравится делать. Родителям важно тщательно изучить, что доступно в их регионе, и поговорить с учителями и школьным персоналом, чтобы выяснить, где ребенок получит лучшее образование. Часто у учителей никогда не было ребенка с Fragile X, поэтому важно объяснить им, что необходимо для оптимальной поддержки ребенка.
Дальнейшее чтение:
> Поведение и FXS
Начинать подготовку никогда не рано, но может стать слишком поздно. Как только образование подходит к концу, необходимо оглядеться вокруг и изучить различные возможности. В зависимости от страны, в которой вы живете, существуют социальные программы, предоставляемые правительством; благотворительные организации, которые помогают инвалидам найти работу; социальные предприятия по трудоустройству; совместное проживание; обучение самостоятельной жизни и жизненным навыкам. Важно узнать, что доступно там, где вы живете. Ассоциация хрупких семей вашей страны может дать вам рекомендации по этому вопросу. Также полезно пообщаться с другими хрупкими семьями - вы можете почерпнуть идеи и перенять их опыт.
[Будет включено в ближайшее время - последнее обновление в сентябре 2024 года]
Гены содержатся в клеточном ядре. Они похожи на рецепты для производства белков или ферментов. Каждый раз, когда нужен белок, рецепт (=ген) считывается, и белок производится внутри клетки. Некоторые из "текстов" рецепта очень важны, а другие служат лишь для организационных целей. Как заголовок "Чизкейк" в рецепте чизкейка, так и в гене есть немного информации, которая предшествует собственно рецепту.
В случае с геном FMR1 внутри этого префикса есть небольшая часть, состоящая из определенного количества повторяющихся вхождений текста рецепта, обозначенного "CGG". В нормальном случае это число повторений триплета CGG составляет в среднем 32. По каким-то необъяснимым причинам количество повторов CGG может увеличиваться от поколения к поколению. К сожалению, этот процесс может повториться и в следующем поколении, пока длина последовательности CGG не станет проблематичной (и ген не будет считаться мутировавшим). Существуют различные уровни "проблемности". Различные уровни объясняются в следующем разделе "Вопрос/ответ".
Однако в конце концов CGG-повторов может оказаться так много, что ген будет считаться "сомнительным", а его информация будет помечена как нечитаемая клеткой. Аналог рецепта пирога: представьте, что вы прочитали, что для приготовления одного пирога необходимо использовать один фунт дрожжей. Лучше не использовать этот рецепт, иначе на вашей кухне будет настоящий беспорядок!
Дальнейшее чтение: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC6001625/
Генетическая мутация Fragile X проходит разные стадии. Как только ген начинает мутировать, мутация может (или не может) продолжаться и становиться более тяжелой из поколения в поколение (см. также выше "Что такое мутация Fragile X" и "Как наследуется Fragile X").
"Утяжеление" означает, что количество триплетных повторов CGG в гене увеличивается со среднего размера около 30 сначала до примерно 50 ("серая зона" - 45-54 триплета CGG).
В конце этого непрерывного мутационного процесса размер CGG-повтора может достигнуть числа более 200, вплоть до тысяч, и ген будет выключен. У носителя этого гена появятся симптомы синдрома Хрупкой Х (FXS).
Но еще до того, как ген достиг стадии полной мутации (200+ CGGs), то есть между 55 и 200 CGGs, он может оказывать влияние на людей, несущих так называемую "премутацию" Fragile X (или FMR1). Существуют различные заболевания, связанные с премутацией, которые объединены под термином "Состояния, связанные с премутацией Хрупкого Х" (FXPAC, см. следующий вопрос).
Примерно каждая 200-я женщина и каждый 400-й мужчина в общей популяции являются носителями премутации FMR1.
Важно отметить, что чем выше число CGG-повторов у женщины с премутацией FMR1, тем больше вероятность того, что ее потомство родится с полной мутацией FMR1, а значит, и с симптомами FXS. Однако большинство женщин-носителей премутации FMR1 имеют меньшее количество CGG-повторов, что снижает вероятность того, что у их детей будет FXS.
FXPAC (Fragile X Premutation Associated Conditions) - термин, объединяющий возможные последствия премутации FMR1 для носителей гена fragile x. Наиболее распространенными заболеваниями, поражающими носителей мутации FMR1, являются первичная недостаточность яичников, ассоциированная с Fragile X (FXPOI), и синдром треморной атаксии, ассоциированный с Fragile X (FXTAS). FXPOI может поражать только женщин, в то время как FXTAS чаще встречается и протекает тяжелее у мужчин (пожилого возраста). Оба заболевания описаны в следующих разделах. К другим проблемам, которые могут повлиять на носителей, относятся:
- Депрессия
- Беспокойство
- Мигрени
- Гипотиреоз
- Хроническая боль
- Апноэ во сне
Однако считается, что в целом носители премутации болеют не чаще, чем люди в общей популяции.
Точное влияние премутации FMR1 еще не изучено. Необходимо провести дополнительные исследования, чтобы получить более четкое представление о симптомах и состояниях, которые могут развиться у носителя премутации.
Дальнейшее чтение: https://www.science.org/doi/10.1126/sciadv.aaw7195
Синдром тремора/атаксии, ассоциированный с Fragile X (FXTAS), - это неврологическое заболевание, которое может встречаться как у женщин, так и у мужчин старшего возраста, являющихся носителями премутации FMR1. Оно более тяжелое и чаще встречается у мужчин. Как правило, заболеванию подвержены бабушки и дедушки ребенка с синдромом Fragile X.
Как следует из названия, основными симптомами FXTAS являются интенционный тремор (дрожание рук), атаксия (проблемы с равновесием), проблемы с познанием (проблемы с кратковременной памятью, неспособность планировать действия), тревога и депрессия. Иногда это заболевание ошибочно диагностируют как болезнь Паркинсона и/или Альцгеймера.
Примерно у 4 из 10 мужчин в возрасте старше 50 лет развиваются симптомы FXTAS с различным спектром и тяжестью проявлений. Только примерно каждая шестая женщина с премутацией страдает от FXTAS.
Люди с полной мутацией FMR1 (и, следовательно, люди с синдромом Хрупкого Х) не страдают от FXTAS.
Дальнейшее чтение: https://medlineplus.gov/genetics/condition/fragile-x-associated-tremor-ataxia-syndrome/#description
У девочек две Х-хромосомы. В каждой клетке их тела одна Х-хромосома выключена, и только вторая отвечает за все биологические функции клетки. Если одна из Х-хромосом женщины несет полную мутацию гена Fragile X, это зависит от того, в скольких клетках активирована эта пораженная хромосома. Чем меньше клеток (в частности, клеток мозга), в которых активирована хромосома Fragile X, тем меньше девушка или женщина будет страдать от симптомов синдрома Fragile X (FXS). К сожалению, это часто означает, что последствия FXS у женщин не так легко заметить и обнаружить, как у мужчин. Поэтому диагноз часто ставится только гораздо позже или даже никогда не ставится, что приводит к тому, что во многих жизненных ситуациях женщина, страдающая этим заболеванием, оказывается непонятой.
Мозаицизм в генетике означает, что в одном организме могут быть вариации гена. При синдроме Fragile X (FXS) существует две формы мозаицизма, так называемый мозаицизм по размеру и мозаицизм по метилированию.
Размерный мозаицизм означает, что в клетках имеются различия в уровне мутации гена Fragile X (по длине числа CGG-повторов). Это означает, что в одних клетках ген FMR1 только премутирован, в то время как в других он полностью мутирован.
Метилированный мозаицизм означает, что ген Fragile X мутирован во всех клетках, но в некоторых клетках он выключен метилированием, а в других, где ген не метилирован, продолжает функционировать.
В обоих случаях тяжесть симптомов FXS может быть уменьшена, в зависимости от того, сколько клеток могут вырабатывать FMR-белок.
Мозаицизм довольно распространен при Хрупкой Х (причем мозаицизм по размеру встречается чаще, чем мозаицизм по метилированию), что приводит к широкому спектру тяжести симптомов среди людей с FXS.
Дальнейшее чтение: https://www.ncbi.nlm.nih.gov/pmc/articles/PMC5924764/
Короткий ответ: Конечно! Почти наверняка вам понадобится помощь и поддержка семьи. И очень важно, чтобы они понимали вашего ребенка и то, что у него будут особые потребности.
Кроме того, хрупкость X - семейное заболевание. Это означает, что из-за особенностей наследования оно может проявляться в разных ветвях семейного древа. Поэтому может быть очень важно, чтобы другие члены семьи знали, что есть что-то, что могло повлиять на их детей или важно для будущих поколений и планирования семьи.
У некоторых членов семьи, особенно у бабушек и дедушек (а также у некоторых матерей), может возникнуть чувство вины, поскольку они считают себя ответственными за передачу генетического заболевания своему потомству. Поговорите с ними, скажите им, что ответственность за передачу генетического заболевания нулевая. Ноль.
При этом в некоторых случаях люди предпочитают рассказать об этом только избранным членам семьи и очень немногим друзьям, поскольку считают, что к их ребенку будут плохо относиться, если о его заболевании станет известно. Это может быть более актуально в случае с девочками, где может иметь место дискриминация и стигматизация. Иногда семьи предпочитают объяснять, что у их ребенка легкие трудности с обучением или ему требуется поддержка в некоторых областях. FraXI работает против дискриминации и стигматизации, чтобы в мире стало больше людей с синдромом Хрупкого Х.
Это личное решение - некоторые семьи предпочитают не говорить об этом своему ребенку с синдромом Хрупкого Х (FXS) и тяжелой умственной отсталостью, поскольку он не поймет и это может его напугать. Однако другие родители считают, что для их ребенка будет лучше, если он вырастет, зная, что у него есть синдром Хрупкого Х. Что это часть их сущности.
Выбирайте сами, когда и как знакомить ребенка с этой темой. Возможно, они никогда не смогут полностью понять суть заболевания, но, по крайней мере, у них будет причина, по которой они могут испытывать трудности, видя, что другие вокруг (например, в школе) справляются с делами легче. Обсудите этот вопрос с другими семьями, у которых есть дети с FXS, а также обратитесь за поддержкой и советом в организацию, расположенную в вашей стране.
Часто бывает полезно, чтобы ребенок рассказал о своем состоянии одноклассникам или на школьной ассамблее. Это может повысить осведомленность о синдроме Хрупкого Х, создать понимание этого заболевания и привести к созданию более доброжелательной и инклюзивной обстановки в школе. При необходимости такой рассказ может быть поддержан членом семьи (родителем или братом или сестрой). Главное - отметить индивидуальность каждого человека и способствовать инклюзии и утверждению.
Родители ребенка, у которого диагностирован синдром Fragile X (FXS), могут захотеть завести еще одного ребенка и задаться вопросом, будет ли у их следующего ребенка также FXS. Поскольку FXS - это генетическое заболевание, такая вероятность существует. Вероятность того, что у следующего ребенка также будет синдром Хрупкого Х, составляет примерно 50:50. ВАЖНО: эта вероятность одинакова независимо от того, есть ли FXS у предыдущих детей или нет.
Можно использовать медицинские вмешательства, направленные на то, чтобы у будущего ребенка не было FXS. Это этически проблематичная тема. Некоторым родителям может показаться, что избегание второго ребенка с FXS указывает на то, что они не принимают своего первого ребенка. Другие родители могут предпочесть избежать появления будущего ребенка с FXS, несмотря на то, что они любят своего больного ребенка. Ни один из доступных вариантов, которые есть у семей в этой ситуации, не является беспроблемным.
Прежде чем продолжить чтение, необходимо учесть несколько моментов, которые вы должны понять и принять:
- Международная организация Fragile X International была основана не для того, чтобы избегать людей с синдромом Fragile X, а скорее для того, чтобы помогать им и их семьям. Но тема этого раздела, конечно, играет определенную роль в жизни многих семей, поэтому мы и включили ее сюда.
- Приведенная здесь информация не является заменой надлежащего семейного консультирования, включая генетическое консультирование и консультацию врача.
- Международная организация Fragile X International не несет ответственности за последствия, которые может иметь прочтение приведенной ниже информации.
- Некоторая информация, приведенная ниже, должна быть сбалансирована с религиозными или этическими убеждениями людей.
Если в семье есть ребенок с FXS, существуют различные варианты планирования семьи:
- Примите решение не заводить еще одного ребенка.
- Примите решение завести еще одного ребенка без каких-либо вмешательств/тестирования.
- Проведите пренатальное тестирование на FXS.
- Проведите преимплантационную диагностику (PGD).
Вариант 1: Это может быть "разумным" вариантом, если ребенок с FXS не является первым ребенком и у него есть брат или сестра без FXS. Если это первый ребенок, желание родителей иметь еще одного ребенка без FXS может быть сильным. Кроме того, все братья и сестры приносят пользу друг другу. Детям с FXS особенно полезно иметь брата или сестру. Многие семьи отмечают, что их ребенок без FXS выиграл от того, что оказался в особой ситуации, когда у него есть брат или сестра с инвалидностью. Однако это может стать серьезным бременем для брата или сестры без FXS. Кроме того, некоторые семьи с двумя детьми с FXS отмечают созависимость и особые отношения, которые они поддерживают друг друга в совместном состоянии.
Вариант 2: Некоторые семьи считают этот вариант неприемлемым, поскольку их ребенок с FXS уже требует столько внимания, что у них не хватает возможностей для ухода за другим ребенком, у которого может быть FXS. Однако в других случаях родители считают, что у них достаточно возможностей, чтобы не рассматривать варианты 3 или 4; или по моральным или этическим соображениям хотят завести ребенка независимо от того, есть ли у него FXS или нет.
Что касается вариантов 3 и 4, важно помнить, что они могут только предотвратить рождение ребенка с FXS. Но существуют многие тысячи других заболеваний, которые могут поражать человека. Поэтому нельзя гарантировать, что даже если будут приняты меры, чтобы избежать рождения ребенка с FXS, он будет "здоровым". Эта мысль может показаться несколько пугающей, но ее важно иметь в виду.
Вариант 3: Пренатальное тестирование означает, что в матку беременной матери будет введена игла, чтобы получить образец амниотической жидкости, которую затем можно будет проверить, есть ли у эмбриона FXS или нет. Этот процесс, называемый амниоцентезом, не является безобидным, поскольку он может нанести вред эмбриону или даже убить его. До сих пор не существует неинвазивного теста на FXS, подобного анализу крови на синдром Дауна. Наиболее проблематичным является решение о том, что делать в случае положительного теста на FXS (что означает, что ребенок, скорее всего (но не 100%), родится с синдромом Fragile X). Родители должны знать, что на этом этапе единственный способ избежать рождения ребенка с FXS - это сделать аборт.
Некоторые могут решить пройти пренатальный тест, чтобы быть лучше подготовленными к приему ребенка с FXS, что является причиной для проведения теста, даже если вы не готовы к аборту. Обсуждение всех аспектов пренатального тестирования и аборта выходит за рамки данного сайта. Скорее, это требует хорошего генетического, медицинского и психологического консультирования.
Вариант 4: Преимплантационная диагностика (PGD) означает, что после зачатия в пробирке с медицинской помощью у эмбриона на ранней стадии отбирают одну клетку и проверяют ее на наличие FXS. Если тест покажет, что эмбрион не унаследовал хромосому Fragile X, его можно имплантировать в матку, и из него может вырасти ребенок без синдрома Fragile X. Если тест покажет, что у эмбриона есть FXS, тогда будет протестирован другой эмбрион. Однако этот процесс сложен и может нести физическую и психологическую нагрузку. Во многих случаях имплантация эмбриона оказывается неудачной, то есть не приводит к беременности. Кроме того, преимплантационная диагностика стоит дорого и обычно не оплачивается никакой медицинской страховкой, хотя иногда покрывается национальными системами здравоохранения.
Варианты 3 и 4 недоступны во многих странах по культурным, этическим, религиозным или связанным с системой здравоохранения причинам или их сочетанию. Как уже говорилось выше, планирование семьи не может быть полностью охвачено в этом кратком обзоре и требует надлежащего семейного, генетического и медицинского консультирования.
В идеале, в вашу национальную ассоциацию Fragile X должны обращаться исследователи, желающие провести исследование Fragile X. Затем ваша ассоциация должна провести проверку на соответствие требованиям безопасности и этики. Если все в порядке, они передадут информацию членам ассоциации. Если с вами напрямую связываются исследовательские институты, вы должны сами убедиться, что все в порядке. Конечно, во многих странах каждый исследовательский проект с участием пациентов/уязвимых лиц должен пройти процедуру этической проверки, например, путем подачи заявки в этический комитет университета, чтобы получить подтверждение соблюдения этических принципов. Однако зачастую этот процесс занимает очень мало времени, а эксперты в данной области вряд ли будут участвовать в процессе принятия решения этическим комитетом. Ваша национальная ассоциация может обратиться за советом к исследовательскому комитету FraXI при рассмотрении возможностей проведения исследований.
Особенно в клинических испытаниях новых лекарственных препаратов семьям следует быть особенно внимательными, поскольку они сопряжены с рядом рисков. Такие вопросы, как "Действительно ли я понимаю, что дают моему ребенку?", "Действительно ли я знаю о возможных побочных эффектах?", "Действительно ли я думаю, что мой ребенок готов принять участие в испытании?", имеют большое значение и должны быть честно рассмотрены и отвечены. В частности, на последний вопрос далеко не так просто ответить, поскольку большинство людей с Fragile X не могут самостоятельно дать согласие на участие в медицинском испытании.
Пожалуйста, проконсультируйтесь с вашим педиатром или терапевтом, или с тем специалистом, который назначит необходимое лекарство. Убедитесь, что он/она и, в частности, вы сами полностью осознаете, какие побочные эффекты могут возникнуть. Кроме того, необходимо учитывать, что люди с Хрупкой Х могут быть не в состоянии правильно сообщить о проблемах со здоровьем. Поэтому время, которое проходит до того момента, как человек поймет, что проблема возникла из-за приема лекарства, может быть дольше обычного, а к тому времени она может стать еще более серьезной. В любом случае, когда речь идет о фармацевтическом вмешательстве в организм человека с Хрупкой Х, необходимо участие медицинских специалистов и постоянный контроль.
Синдром Fragile X кодируется в нескольких системах медицинского кодирования, среди которых ICD-10/11 и ORPHA-Code. Конкретными кодами синдрома Хрупкого Х являются:
МКБ-10: Q99.2
МКБ-11: LD55
ORPHA-код: 908
Заболевания/состояния кодируются, то есть получают номер (код), чтобы их можно было легко идентифицировать в системе здравоохранения страны. Обычно педиатр, получивший генетический диагноз из лаборатории, или генетик больницы, который занимался процессом диагностики, записывает не только название заболевания (например, "синдром Хрупкого Х"), но и идентифицирующий код, который обычно равен Q99.2 для синдрома Хрупкого Х. В будущем, в связи с расширением и изменением кодирования, это может измениться, например, на более новый код МКБ-11, что приведет к появлению LD55 для синдрома Хрупкости. Конечно, может оказаться, что у человека более одного заболевания, тогда в записях появятся дополнительные записи. Например, у человека с синдромом Хрупкого Х, у которого также наблюдаются типичные симптомы аутизма, может быть записан еще один диагноз, который в коде МКБ-10 может быть F84.1 для атипичного аутизма.
Важно, чтобы все состояния/заболевания были записаны в медицинской карте человека с соответствующим кодом, поскольку это может повлиять на возможность назначения терапии и возмещения расходов на нее.
Считается, что полная мутация Fragile X проявляется примерно у 1 из 4000 новорожденных. Синдром Хрупкого Х у мужчин встречается примерно так же часто, как и полная мутация, то есть 1 на 4000. Синдром Хрупкого Х у женщин встречается несколько реже, примерно 1 на 6000.
Премутация Fragile X встречается примерно у 1 из 200 женщин и 1 из 400 мужчин в общей популяции.
Среднее число cgg-повторов в носителе премутации составляет около 70.
Вероятность того, что премутация перерастет в полную мутацию в следующем поколении, сильно зависит от длины цепи cgg. Средняя вероятность составляет около 1/3. Однако она гораздо выше в диапазоне больших cgg-повторов и ниже в случае меньшей длины cgg-повторов. Например, если мать имеет 100 или более cgg-повторов, вероятность того, что ребенок будет иметь полную мутацию, составляет почти 100%, при условии, что он унаследует пораженную Х-хромосому от матери.
[Будет продлено.]
Дальнейшее чтение:
https://onlinelibrary.wiley.com/doi/epdf/10.1002/ajmg.a.38692https://www.frontiersin.org/articles/10.3389/fgene.2018.00606/full